Behandeling van angstklachten bij een jeugdige met een licht verstandelijke beperking

Inleiding

Bij specifieke angstklachten is exposure in vivo als effectieve vorm van cognitieve gedragstherapie (CGT) volgens GGZ Standaarden (2024) de voorkeursbehandeling. Cliënten met een licht verstandelijke beperking (LVB) komen vaak niet in aanmerking voor zulke geprotocolleerde behandelingen, omdat het hebben van een LVB in veel behandelprotocollen een contra-indicatie is. De redenering is dat cliënten met een LVB over onvoldoende cognitieve capaciteiten beschikken om binnen deze behandelvorm tot leren en groei te kunnen komen. Kajak (2020) schreef een handreiking waarin per cognitief domein wordt omschreven welke aanpassingen er gedaan kunnen worden in de therapie om beter aan te sluiten op de mogelijkheden en beperkingen van cliënten met een LVB. Deze aanpassingen in de vormgeving van de therapie (op vlak van tijdsduur, structuur, visuele ondersteuning, taalgebruik, enzovoort) zijn erop gericht om beter aan te sluiten bij de cognitieve capaciteiten van mensen met een LVB, terwijl de werkzame principes en technieken van CGT gehandhaafd blijven.

De verwachting is dat een aan de LVB aangepaste vorm van exposuretherapie voor angstklachten ook bij een jeugdige met een LVB effectief zal zijn. Dit is aannemelijk, omdat het werkingsmechanisme van exposuretherapie – inhibitorisch leren – vooral een beroep doet op de cognitieve structuren van lagere orde (hippocampus, amygdala en bed nucleus van de stria terminalis). Met betrekking tot de hogere cognitieve structuren wordt om emoties te reguleren 'slechts' een beroep gedaan op de ventromediale prefrontale cortex (Lebois et al., 2019). Exposuretherapie zou in die zin in mindere mate een beroep doen op de cognitieve functies die bij een verstandelijke beperking minder sterk ontwikkeld zijn.

Onderzoek naar de effectiviteit van CGT bij de cliënten met een LVB

Dagnan en collega's (2018) voerden een systematische review uit naar de effectiviteit van de behandeling van angstklachten bij cliënten met een LVB. Hoewel de geïncludeerde onderzoeken vooral beschrijvend van aard waren, was hun conclusie dat de meeste behandelingen tot positieve resultaten leidden. Een voorbeeld van experimenteel onderzoek dat deze conclusie onderschrijft is een experimentele gevalsbeschrijving van Paul Wright (2013), waarin de positieve behandeleffecten en vermindering van angstklachten van een de cliënt met een autismespectrumstoornis en een verstandelijke beperking werden beschreven. Cooney en collega's (2017) vonden vergelijkbare positieve effecten in een randomized controlled trial (RCT) waarbij CGT via een computer werd aangeboden aan volwassenen met een verstandelijke beperking.

Bewijzen voor de werkzaamheid van CGT bij mensen met een LVB komen met name uit gevalsbeschrijvingen en uit onderzoek van twijfelachtige methodologische kwaliteit. Meer en kwalitatief beter onderzoek is nodig, bij voorkeur onderzoek waarbij cliënten willekeurig worden toegewezen aan een experimentele (CGT-)groep of aan een controleconditie. RCT's zijn bij deze doelgroep echter moeilijk uit te voeren vanwege de hoge mate van heterogeniteit onder de leden ervan (Maric, 2018). De comorbiditeit met andere ontwikkelingsstoornissen, psychiatrische problemen en gedragsmoeilijkheden is hoog in deze populatie (Buckley et al., 2020). Bij effectonderzoek onder doelgroepen waarvoor een RCT-design niet passend is, wordt in toenemende mate gebruikgemaakt van single case of N=1-onderzoeksdesigns. Hierbij worden er bij één cliënt op systematische wijze herhaaldelijk en hoogfrequent metingen verricht voorafgaand aan en gedurende diens behandeling. Door het functioneren van de cliënt in de baselinefase (de fase voorafgaand aan de behandeling [A] te vergelijken met het functioneren in de behandelfase [B] vormt de cliënt zijn eigen controle (Delsing & van Yperen, 2017). In het huidige onderzoek willen we door het uitvoeren van een kwalitatief hoogwaardig N=1-onderzoek bijdragen aan de evidence base voor de effectiviteit van CGT voor jeugdigen met een LVB. We voerden een CGT-behandeling uit gericht op specifieke angstklachten bij een 14-jarige jongen met een LVB, en monitorden doelrealisatie en angstklachten regelmatig vóór, tijdens en na de behandeling.

Methode

Beschrijving van de cliënt

De cliënt die we behandelden was een jongen van 14 jaar met een licht verstandelijke beperking en een autismespectrumstoornis (ASS). Deze jongen was op het moment van behandeling vanwege ernstige gedragsproblematiek klinisch opgenomen in een orthopedisch behandelcentrum dat gespecialiseerd was in de behandeling van jeugdigen met een verstandelijke beperking. Tijdens de opname is het problematische gedrag verbeterd, en wel door het geven van psycho-educatie aan de ouders en de jongen zelf, in combinatie met vaardigheidstraining. De ouders zijn aan de slag gegaan met oudertraining om hun pedagogische vaardigheden verder te versterken en om goed aan te kunnen sluiten op het ontwikkelingsniveau van de jongen en zijn ontwikkelopgaven. Na een periode van stabilisatie en groei kwam er meer aandacht voor de angstklachten die de cliënt al langere tijd ervoer.

De ouders vertelden dat de cliënt als kind altijd al angstig aangelegd was en dat hij ook veel last had van kinderlijke angsten, zoals bang zijn voor weerwolven, spoken en monsters. De angsten wisselden van onderwerp en intensiteit, en werden vaak aangewakkerd door het zien van een filmpje of het horen van een verhaal. Dit was destijds passend bij de ontwikkelingsfase. Naarmate de jongen ouder werd, ervoer hij echter steeds meer hinder van deze kinderlijke angsten. Ten tijde van de aanmelding voor behandeling was de situatie als volgt: wanneer de cliënt alleen was in het donker (CS), had hij de verwachting dat er een eng gezicht of eng monster (US/UR) tevoorschijn zou komen, wat zorgde voor gevoelens van angst (CR). De geloofwaardigheid van deze verwachting schatte de cliënt hoog in. Bij aanvang van de behandeling scoorde hij een 9 op een schaal van 0 ('de verwachting is helemaal niet waar') tot 10 ('de verwachting is helemaal waar'). Als gevolg hiervan liet de cliënt verschillende vormen van vermijdings- en veiligheidsgedrag zien, zoals het vermijden van donkere ruimten, overal het licht aandoen en slapen in een verlichte slaapkamer. Er was sprake van een sequentieel en referentieel verband. De cliënt had niet alleen een angstige verwachting, maar dacht bovendien geregeld terug aan het enge monster dat hij ooit in een filmpje gezien had.

Behandeling

Om de angst- en vermijdingsklachten van de cliënt te behandelen, hebben we gebruikgemaakt van exposure in vivo, de voorkeursbehandeling volgens de zorgstandaard Angstklachten en angststoornissen (GGZ Standaarden, 2024). Exposure in vivo is een vorm van cognitieve gedragstherapie waarbij de cliënt systematisch wordt blootgesteld aan zijn of haar angst. Er wordt stilgestaan bij de mismatch tussen de angstige verwachting en de feitelijke uitkomst van de exposureoefening (VGCt, 2018). Als na blootstelling aan de situatie die de angst oproept de gevreesde gevolgen herhaaldelijk niet optreden, treedt extinctie op en neemt de angst af. Er treedt een zogenaamd inhibitorisch-leereffect op (Craske et al., 2014), waarbij de oude negatieve associatie met de eerder gevreesde situatie ('Het gaat mis!') ondergeschikt raakt aan de nieuwe en meer positieve associatie ('Er is niks aan de hand').

Om tijdens de behandeling rekening te kunnen houden met de cognitieve beperkingen van de cliënt en voldoende af te stemmen op zijn ontwikkelingsniveau, hebben we gebruikgemaakt van de Handreiking cognitieve gedragstherapie bij jeugdigen met een licht verstandelijke beperking en een psychische stoornis (Kajak, 2020). Centraal bij de vormgeving van de exposurebehandeling stonden concepten als vertragen, herhalen, vereenvoudigen en ondersteunen. Het aantal sessies dat bij de huidige behandeling werd besteed aan het behandelen van de fobische angst was hoger dan wat gebruikelijk is bij behandeling van fobische angstklachten (de Jongh et al., 2008). Ook de behandelduur was om die reden langer dan gewoonlijk. De communicatie sloot aan op de ontwikkelingsleeftijd van de cliënt en verbale instructies werden visueel ondersteund. Moeilijke termen ('cognities', 'geloofwaardigheid', 'exposure', enzovoort) werden vereenvoudigd. Omdat structuur en herhaling belangrijk zijn bij het aanleren van nieuwe vaardigheden en cognities bij jeugdigen met een LVB, hanteerden we een vaste structuur in de behandeling. De opbouw van de behandelsessie was steeds hetzelfde – bespreken van huiswerk, exposure uitvoeren en huiswerk voor de komende week – en de exposureoefeningen werden via een vast format uitgevoerd, zowel tijdens als na de sessie (huiswerkopdrachten). Alle aangeboden informatie werd meermaals herhaald en we checkten regelmatig of de cliënt de informatie en opdrachten begrepen had. Huiswerk voor de cliënt werd beperkt tot één oefenopdracht. Steunfiguren van de cliënt werden meer betrokken bij de behandeling, zodat zij de cliënt konden herinneren aan de opdracht en hem konden ondersteunen bij de uitvoering ervan. Steunfiguren konden bijvoorbeeld een vertrouwde groepsbehandelaar of een ouder zijn.

Wat betreft de opbouw van de exposurebehandeling heeft de cliënt voorafgaand aan de start van de exposuretherapie samen met de therapeut de verschillende angstuitlokkende situaties en scenario's gedefinieerd. Die hadden alle betrekking op blootstelling aan alleen zijn in het donker, maar in verschillende contexten. Er werd geen hiërarchie opgesteld op basis van geloofwaardigheid, omdat de cliënt aangaf dat de verwachting voor hem in alle situaties gelijkwaardig was. Er was één exposureoefening die werd uitgevoerd binnen verschillende contexten (onder andere de slaapkamer op de behandelgroep, de kelder, vuilnis buitenzetten, alleen naar scouting fietsen, en op zolder van vader). Met de cliënt is afgesproken om iedere dag de oefening binnen een andere context uit te voeren. De cliënt mocht zelf kiezen met welke oefening hij begon.

De behandeling bestond uit acht therapiesessies van elk 45 minuten, verspreid over 12 weken. De therapiesessies vonden hoofdzakelijk plaats binnen de polikliniek en op de leefgroep van de cliënt, maar vonden incidenteel ook plaats in de thuisomgeving. Naast de wekelijkse sessies voerde de cliënt eenmaal per dag de exposureoefening zelfstandig uit. De steunfiguur bewaakte dat de cliënt de oefeningen daadwerkelijk uitvoerde en herinnerde hem hier zo nodig aan of begeleidde hem bij het uitvoeren (zonder het over te nemen).

Zowel in de therapie als tijdens de huiswerkopdrachten werd gebruikgemaakt van een registratieformulier (zie figuur 1). Op dit formulier registreerde de cliënt welke situatie hij had geoefend, wat zijn angstige verwachting was ten aanzien van de situatie, hoe geloofwaardig hij deze verwachting vond (op een schaal van 0-10), of de oefening gelukt was, of de angstige verwachting was uitgekomen (ja/nee) en als laatste hoe hij de geloofwaardigheid scoorde na de exposureoefening (op een schaal van 0-10). Het formulier is samen met de cliënt opgesteld en op meerdere momenten tijdens de behandeling is gecheckt of de cliënt de bedoeling ervan begreep. Hoewel over het algemeen wordt aangeraden ondersteunende visualisaties te gebruiken bij dit soort schalen, vonden we samen met de cliënt geen geschikt plaatje om de 'angstige verwachting' weer te geven. Bovendien had de cliënt wat dit betreft voldoende cognitieve mogelijkheden om op basis van taal en uitleg de schaal te begrijpen. De formulieren zijn steeds door de cliënt, vaak met ondersteuning van groepsbegeleiders of zijn ouders, ingevuld en werden tijdens de wekelijkse sessies nabesproken.

Figuur 1 Registratieformulier

Metingen

Vanuit het inhibitorisch-leermodel is een exposuretherapie geslaagd wanneer de oorspronkelijke angstige verwachting volkomen ongeloofwaardig wordt geacht, en wanneer vermijding van eerder gevreesde situaties en daarbij horende veiligheidsgedragingen zodanig zijn afgenomen dat er geen sprake meer is van lijdenslast of beperking van functioneren. In het huidige N=1-onderzoek zijn 'angstige verwachting' en 'vermijding/veiligheidsgedrag' daarom gekozen als uitkomstmaat.

Geloofwaardigheid van de angstige verwachting

Om de geloofwaardigheid van de angstige verwachting te toetsen, is gebruikgemaakt van een visueel-analoge schaal (VAS). De VAS-schaal werd in 1921 voor het eerst gebruikt door Hayes en Patterson om de subjectieve beleving van pijn te meten. De VAS-schaal is sindsdien op tal van manieren aangepast om verschillende psychologische constructen te meten, zoals pijn, kwaliteit van leven en affectieve staten (de Boer et al., 2004; Delgado et al., 2018; Facco et al., 2011). De VAS-schaal die we gebruikten bestond uit één vraag: 'Hoe sterk geloof je dat jouw bange gedachte uit gaat komen?' Hierbij moest de cliënt op een lijn met cijfers van 0 tot 10 aangeven hoe sterk hij dit geloofde, waarbij de scores opliepen van 0 ('Ik geloof mijn angstige verwachting helemaal niet') tot 10 ('Mijn angstige verwachting is helemaal waar'). De cliënt heeft iedere sessie de geloofwaardigheid van zijn angstige verwachting tweemaal gescoord: één keer voor en één keer na het uitvoeren van de exposureoefening. Omdat het toetsen van de geloofwaardigheid van de angstige verwachting een werkzaam element is van interventies zoals de huidige, was het niet mogelijk om de angstige verwachting als zuivere nulmeting te registreren tijdens de baselineperiode. Op basis van visuele inspectie van de grafiek (zie figuur 2) werd vastgesteld dat de angstige verwachtingen voorafgaand aan de eerste drie sessies voldoende hoog en stabiel waren om te dienen als virtuele nulmeting, waartegen de metingen gedurende overige metingen in de interventiefase zijn afgezet.

Het was op voorhand de verwachting dat de cliënt de angstige verwachting direct na de exposure binnen de veilige omgeving van de behandelkamer als minder geloofwaardig zou scoren. Deze afname in geloofwaardigheid moet echter generaliseren naar situaties buiten de behandelsetting. De mate waarin de angstige verwachting vóór iedere sessie als geloofwaardig werd beoordeeld leek daarom een betere benadering van het angstniveau van de cliënt 'in het echte leven' en is om die reden gekozen als de uitkomstmaat.

Figuur 2 Grafiek angstige verwachting

Afname van vermijding

Een tweede maat om het behandeleffect te meten is de afname van vermijdingsgedrag. Om dagelijkse metingen te kunnen uitvoeren, kozen we een specifiek vermijdingsgedrag dat elke dag aanwezig was. Voor de cliënt was dit 'slapen met licht aan' en daarmee vermijden van duisternis. De cliënt beantwoordde dagelijks twee vragen die verwerkt waren in het eerdergenoemde registratieformulier. De cliënt gaf aan of het gelukt was om de voorafgaande nacht zonder licht te slapen (ja/nee) en gaf op een VAS-schaal aan hoe moeilijk dat was, van 0 ('helemaal niet moeilijk') tot 10 ('super moeilijk'). Voor deze uitkomstmaat voerden we 1 week voor de start van de behandeling een voormeting uit, waarbij dagelijks geregistreerd werd. Tijdens de daaropvolgende interventiefase zijn opnieuw dagelijkse metingen uitgevoerd voor de duur van 8 weken. De follow-upmeting bestond opnieuw uit dagelijkse metingen voor een periode van 6 weken na afronding van de behandeling.

N=1-onderzoeksdesign en analyse

In het huidige onderzoek is gebruikgemaakt van een ABA-design met meervoudige metingen. De A staat voor de controleconditie, waarbij geen interventie wordt uitgevoerd, maar in dit geval zijn de nulmeting of baseline- en follow-upperiode controleconditie. De B staat voor de experimentele conditie, oftewel de interventiefase. Alle data werden als onderdeel van het behandelproces verzameld en verwerkt door de behandelaar (auteur GH).

Om te toetsen of de exposurebehandeling effectief is geweest in het verminderen van de angstige verwachting en het vermijdingsgedrag, is gebruikgemaakt van de nonoverlap of all pairs-methode (NAP; Parker & Vannest, 2009). Met deze analysemethode wordt ieder meetpunt uit fase A vergeleken met ieder meetpunt uit fase B. Om het effect van de behandeling te berekenen, wordt het aantal paren waarvoor geldt dat de interventiescore positiever is dan de baselinescore ('niet-overlappende paren') gedeeld door het totaal aantal paren. Deze verhouding geeft een indicatie van klinisch relevante verandering en het effect van de behandeling. Door Parker en Vannest (2009) worden de volgende richtlijnen gegeven voor de interpretatie van het gevonden effect: zwak effect 0,0-0,65, mediumeffect 0,66-0,92 en groot of sterk effect 0,93-1,0.

Om het effect van de exposure op de angstige verwachting binnen iedere behandelsessie te bepalen, is een herhaalde meting t-toets uitgevoerd op het verschil tussen de gemiddelde score aan het begin van de sessie en de score aan het einde van de sessie. Voor de uitkomstmaat 'geloofwaardigheid van de angstige verwachting' zijn in totaal 56 metingen uitgevoerd, waarvan 23 meetpunten ten minste één meting van de geloofwaardige verwachting (voor of na de exposureoefening) bevatten. De overige metingen zijn als missing values behandeld en niet meegenomen in de analyses. In figuur 2 zijn de metingen van de angstige verwachting weergegeven. Tussen meetpunt 10 en 11, en tussen meetpunt 11 en 12, is vanwege omstandigheden gedurende ongeveer een week niet gemeten. Dit is in figuur 2 weergegeven als een 'break' in de grafiek.

Met betrekking tot de uitkomstmaat 'afname van vermijding' zijn er in totaal 72 metingen uitgevoerd. De metingen die onvolledig zijn ingevuld zijn buiten beschouwing gelaten, waarna 24 volledige metingen overbleven. Hieronder waren 7 voormetingen, 11 metingen tijdens de interventiefase en 6 nametingen. Voor de analyse van klinisch relevante verandering is de verhouding tussen het aantal nachten dat de cliënt met het licht aan sliep en het aantal nachten dat hij met het licht uit sliep voor iedere fase vergeleken door middel van een McNemar-proportietoets voor herhaalde metingen. Voor de volgende combinatie van fasen werd een toets uitgevoerd: baseline versus interventiefase, en baseline versus follow-up.

Om een uitspraak te kunnen doen over het effect van een behandeling met een N=1-onderzoeksopzet is een minimum aantal van vijf metingen per fase nodig (Manolov & Moeyaert, 2017). Hoewel er veel missing values zijn in het huidige onderzoek, zijn er voldoende metingen overgebleven om de analyse uit te voeren en een uitspraak te kunnen doen over de effectiviteit van de behandeling. Alle analyses werden uitgevoerd onder supervisie van een onderzoeker die niet bij de behandeling betrokken was (auteur RK).

Resultaten

Geloofwaardigheid van de angstige verwachting

Visuele inspectie van de grafiek (figuur 2) laat een afname zien van de geloofwaardigheid van de angstige verwachting en daarmee een positief effect van de behandeling. Wanneer de analyse volgens de NAP-methode wordt uitgevoerd, resulteert dit in 92% non-overlap tussen alle datapunten (NAP = 47/51 = 0,92). Dit wijst op een medium- tot sterk effect van de exposurebehandeling.

De angstige verwachting nam tussen begin en einde van iedere sessie consequent af, t(19) = 4,723, p < 0,001. De effectmaat, weergegeven met Cohens d, was d = 1,056. Dit wordt geduid als een groot effect. Over de tijd nam de angstige verwachting zowel vóór als na exposure af, waarbij de angstige verwachting gedurende laatste twee sessies zowel vóór als na de exposureoefening als volkomen ongeloofwaardig (score 0) werd beoordeeld door de cliënt.

Afname van vermijding

De eerste McNemar-toets voor proporties liet zien dat er een significant verschil was tussen het aantal nachten dat de cliënt met het licht aan sliep voor de behandeling in vergelijking met de periode tijdens de behandeling, p = 0,016. De bijbehorende effectmaat Cramérs V was V = 0,48, een gemiddeld tot sterk effect. Omdat de proportie van het aantal keren dat de cliënt met licht aan sliep 100% was tijdens de baseline en 0% tijdens de follow-upperiode, kon de McNemar-test niet worden uitgevoerd; de sterkte van de samenhang uitgedrukt in de effectmaat was V = 1,00 en dus 'perfect'. Het is de cliënt in de loop van de behandeling steeds vaker gelukt om zonder het licht aan te slapen. Bij follow-up lukte het de cliënt om zonder uitzondering en tot 6 weken na beëindiging van de behandeling met het licht uit te slapen.

Met betrekking tot de moeilijkheid van het aangaan van het gevreesde, laat de grafiek (figuur 3) zien dat de cliënt het in de loop van de behandeling steeds minder moeilijk vond om zonder licht te slapen. Tijdens de follow-upperiode scoorde de cliënt consequent een 0 op de vraag: 'Hoe moeilijk vond je het om zonder licht te slapen?' Wanneer de analyse volgens de NAP-methode wordt uitgevoerd, resulteert dit in 98% non-overlap tussen alle datapunten (NAP = 117/119 = 0,98). Dit wijst op een sterk effect van de exposurebehandeling.

Figuur 3 Grafiek slapen zonder licht

Discussie en besluit

We voerden een CGT-behandeling uit bij een 14-jarige jongen met een LVB plus angstklachten en complexe (gedrags)problematiek. Zodra de gedragsproblemen in een orthopedagogische context minder op de voorgrond stonden, startten we op vraag van de cliënt zelf met de behandeling van de angstklachten en volgden de resultaten met een N=1-onderzoek.

De resultaten lieten zien dat het mogelijk was om de angstklachten met een gedragstherapeutische interventie succesvol te behandelen volgens de algemene richtlijnen voor de behandeling van angstklachten (GGZ Standaarden, 2024). Enkele aanpassingen waren nodig om ervoor te zorgen dat de cliënt zich kon houden aan de opdrachten tijdens de sessies en bij de huiswerkopdrachten. We gebruikten de Handreiking cognitieve gedragstherapie bij jeugdigen met een licht verstandelijke beperking en een psychische stoornis van de academische werkplaats Kajak (2020) om de interventie aan te passen aan zijn cognitieve mogelijkheden en beperkingen. We gebruikten onder andere eenvoudige taal, korte en concrete opdrachten, en kortere sessies, en herhaalden tussendoor steeds de instructies. Voor een uitgebreid overzicht van de praktische wijzigingen die nodig kunnen zijn bij het aanpassen van een CGT-behandeling aan de (on)mogelijkheden van een jeugdige met een LVB verwijzen we naar het overzicht op pagina 23 van bovengenoemde Handreiking (Kajak, 2020).

Ondanks zijn cognitieve beperkingen bleek het voor de cliënt mogelijk om niet-helpende gedachten te herkennen en te formuleren, en om ze met gerichte opdrachten te vervangen door helpende, neutrale gedachten. Doordat we op exposure gerichte oefeningen inzetten, konden we de cliënt vooral laten leren door ervaren en hoefden we in mindere mate een beroep te doen op cognitieve functies van hogere orde.

Ondanks zijn cognitieve beperkingen beschikte de client over voldoende cognitieve vaardigheden om de geloofwaardigheid van de angstige verwachting te kunnen duiden op een schaal van 0 tot 10. Voor jeugdigen die in grotere mate cognitief beperkt zijn en voor wie de schaalvragen te moeilijk zijn, zou een aantal alternatieven overwogen kunnen worden. Men zou ten eerste de schalen verder kunnen versimpelen, bijvoorbeeld door de schaal te verkleinen naar een vijfpuntsschaal en gebruik te maken van kleur en plaatjes. Wanneer een schaalvraag niet passend wordt bevonden, zou een gesloten vraagstelling – waarbij ja of nee omcirkeld dient te worden – een alternatief kunnen zijn: 'Denk je dat de bange gedachte een volgende keer wel gaat gebeuren?' Hoewel de daling in geloofwaardigheid minder sterk wordt weergegeven, wordt ook met deze dichotome vraagstelling de verwachting getoetst en zal het inhibitoir leren in gang gezet worden. Om wat meer nuancering aan te brengen, zou men er natuurlijk ook voor kunnen kiezen om meerdere antwoordmogelijkheden te bieden.

Een factor die in onze ogen in belangrijke mate bijgedragen heeft aan het succes van de behandeling was de betrokkenheid van de begeleiders en de ouders. Zij hielpen de cliënt om zich aan de huiswerkopdrachten te houden en stimuleerden hem om zijn angsten te confronteren. Het bleek hierbij essentieel om de steunfiguren goed uit te leggen hoe en waarom de behandeling werkt en hoe belangrijk het is om ervoor te zorgen dat de opdrachten worden uitgevoerd. We merkten dat het aantal gemiste opdrachten (en dus het aantal missing values voor ons onderzoek) sterk toenam op het moment dat de volwassen steunfiguren rond de cliënt het even lieten afweten. Dit benadrukt het belang van het betrekken van steunfiguren van jeugdigen met een LVB bij het behandeltraject.

Tegelijkertijd is het goed om stil te staan bij het actief betrekken van steunfiguren bij de exposurebehandeling en het onvermijdelijke risico dat zij tijdens de oefeningen gaan fungeren als veiligheidssignaal. De resultaten van het huidige onderzoek suggereren dat de cliënt bij de mogelijkheid om alleen in het donker te zijn niet afhankelijk is geworden van de aanwezigheid van een steunfiguur. De cliënt slaapt immers alleen op zijn kamer en fietst 's avonds alleen naar huis. Het is waarschijnlijk dat de aanwezigheid van steunfiguren door de cliënt als prettig en veilig is ervaren, en dat dit hem geholpen heeft om – zeker in het begin van de behandeling – de opdrachten uit te voeren. Door de cliënt ook opdrachten uit te laten voeren zonder aanwezigheid van de steunfiguur is deze aanwezigheid niet voorwaardelijk geworden voor het kunnen uitvoeren ervan. Het is goed om er in toekomstige onderzoeken en behandelingen alert op te zijn dat de steunfiguur niet een voorwaardelijke rol als veiligheidssignaal krijgt.

Voor ons als behandelaars was het de eerste keer dat we een CGT-behandeling volgden met onderzoek volgens een single case design. Onze motivatie was vooral om de effectiviteit en haalbaarheid van CGT bij jeugdigen met een LVB aan te tonen, om zo de motivatie voor behandelaren te vergroten om CGT in hun eigen praktijk in te zetten. In de loop van dit onderzoek ervoeren we daarnaast dat het systematisch verzamelen van data over de uitkomst van de behandeling ons hielp om onze behandeling tussentijds te evalueren en waar nodig bij te sturen. Wellicht belangrijker nog was dat het regelmatig samen kijken naar de grafieken de cliënt en ook diens ouders hielp om gemotiveerd te blijven, en dat dit zelfs bijdroeg aan een gevoel van trots dat het hun samen gelukt was.

Dit N=1-onderzoek draagt bij aan de wetenschappelijke evidentie voor de effectiviteit van de behandeling van exposure voor angst bij jeugdigen met een LVB. Zowel wat betreft de haalbaarheid en het effect van CGT bij jeugdigen met LVB als wat betreft de haalbaarheid en toepasbaarheid van dit soort single case onderzoek vonden we positieve resultaten. Het laat zien dat een N=1-aanpak met statistische onderbouwing door de NAP-methode een haalbare kaart is en veel inzicht oplevert. In het vervolg willen we naast kwantitatieve informatie ook de meer subjectieve beleving van de cliënt en zijn systeem bevragen, om de cijfermatige data te kunnen illustreren met uitspraken over het beleefde effect en de betekenisgeving van de resultaten in het dagelijks leven van de cliënt.

Dit onderzoek was slechts één Legoblokje in een groter bouwwerk; replicatie over meerdere casussen is nodig om betere uitspraken te kunnen doen over effectiviteit. Bovendien zou een herhaald N=1-design, waarbij meerdere casussen met vergelijkbare problematiek en interventies volgens een N=1-design worden gevolgd, kunnen helpen om te identificeren wat algemeen werkzame factoren zijn en op welke punten individuele aanpassingen nodig zijn. Deze N=1 was een eerste stap en het resultaat is wat ons betreft veelbelovend.